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Korean J Pancreas Biliary Tract > Volume 20(3):2015 > Article
혈액담즙증의 드문 원인으로서의 담낭 가성동맥류의 파열

초록

이번 증례를 통해 혈액 담즙증의 원인으로서 혈관 병변을 간과해서는 안되며 신속한 색전술에 이은 담낭절제술을 통해 성공적인 치료를 시행할 수 있어 문헌 고찰과 함께 보고한다.

Abstract

Gastrointestinal bleeding from the biliary tree, called hemobilia, is an uncommon event. It may clinically present as hematemesis or melena. Ruptured cystic artery pseudoaneurysm is a rare cause of hemobilia, with 2 cases reported in Korea. We present this unusual condition in a 65-year-old man whose chief complaint was abdominal pain. His final diagnosis was ruptured cystic artery pseudoaneurysm, and he was successfully treated by transcatheter arterial embolization and laparoscopic cholecystectomy.

서 론

혈액 담즙증은 혈관과 담도 사이의 개통으로 인해 담도계에서 일어나는 출혈로 정의한다. 혈액 담즙증의 가장 흔한 원인은 외상 혹은 의인성 간손상으로 전체 빈도의 약 50%를 차지하며 이어서 담석증, 무담석성 담도 염증, 혈관 이상, 그리고 종양 등이 혈액 담즙증을 유발할 수 있다고 알려져 있다[1].
혈액 담즙증의 전형적인 임상 양상은 Quincke씨 세 증후로도 잘 알려진 복부산통, 황달, 그리고 위장관 출혈이다. 하지만 이 세 가지 증상이 모두 발현되는 경우는 전체 환자의 32-40%에 불과하며 대부분은 1-2가지의 증상만을 호소하게 되므로 조기 진단에 어려움이 있다.
담낭의 가성동맥류 파열은 혈액 담즙증의 매우 드문 원인이 될 수 있는데 경우에 따라 생명을 위협하는 대량 출혈을 일으킬 수 있어 조기 진단과 적절한 치료가 필수적이다. 담낭의 가성동맥류 파열에 의한 혈액 담즙증은 현재까지 국내에서 2예 보고되었다[2,3].
이에 저자들은 담낭 동맥의 가성동맥류 파열로 인한 혈액 담즙증 증례를 경험하여 보고한다.

증 례

65세 남자가 내원 3일 전부터 발생한 우상복부 통증을 주소로 입원하였다. 입원 당일 신체 활력 징후는 혈압 110/50 mmHg, 맥박 분당 105회, 호흡수 분당 18회, 체온 37.8°C였고 복부 진찰에서 장음은 정상이었고 우상복부 압통이 있었으나 Murphy 징후는 관찰되지 않았다. 과거력상 11개월 전 협심증을 진단받고 관상동맥 스텐트 시술 후 아스피린과 클로피도그렐을 복용하고 있었다.
내원 시 시행한 말초혈액검사상 혈색소 10.8 g/dL, 백혈구 6,920/uL, 혈소판 281,000/uL였고 혈청 생화학검사에서 아스파르테이트아미노전달효소 411 U/L, 알라닌아미노전달효소 596 U/L, 알칼리인산분해효소 492 U/L, 감마글루타밀전달효소 457 U/L, 총 빌리루빈, 2.6 mg/dL, 그리고 직접 빌리루빈 1.4 mg/dL였다.
내원 시 시행한 복부 전산화 단층촬영에서 다발성 담낭 담석과 담낭벽의 비후가 관찰되어 급성 담낭염이 의심되었고 총담관에는 특이소견이 없었다(Fig. 1A, B). 병원 내원 후 다량의 흑색변을 보았고 혈중 혈색소 수치가 10.8 g/dL에서 8.6 g/dL까지 감소하여 상부 위장관 출혈 의심 하에 응급으로 위장관 내시경을 시행하였다. 내시경에서 십이지장 제 2부와 그 원위부에만 혈액이 관찰되었으나 뚜렷한 출혈의 원인을 찾을 수 없었다. 직시경으로 바터 팽대부위는 관찰할 수 없었다.
우상복부 복통과 간수치 상승소견, 흑색변의 소견을 종합했을 때 혈액 담즙증을 의심하여 내시경적 역행성 췌담관 조영술을 시행하였다. 십이지장경 소견에서 팽창된 바터 팽대부가 관찰되었고 담관염 소견이 동반되어 있어 누두 절개술을 시행한 후 선택적 삽관까지 시행했으나 담관으로부터의 다량의 출혈로 인해 시야 확보가 되지 않아 시술을 바로 중지하였다(Fig. 2A, B). 응급으로 혈관 조영술을 시행하였고 담낭 동맥을 조영했을 때 가성동맥류와 동반된 출혈 소견이 관찰되었다. 젤폼과 폴리비닐알콜을 사용하여 카테터 경유 동맥 색전술을 시행하였다(Fig. 3A, B).
후향적으로 복부 컴퓨터단층촬영 소견을 다시 분석했을 때 담낭벽에 동맥기에서 조영 증강되는 2 cm 크기의 병변이 관찰되었다(Fig. 1B). 이 병변은 담석과 유사하나 조영증강 전 복부 컴퓨터단층촬영에서 저음영의 소견을 보이고 동맥기에 조영증강되는 소견을 보여 담낭 동맥의 가성동맥류를 의심해 볼 수 있었다. 색전술 시행 후 더 이상의 위장관 출혈의 증상과 징후는 없었으며 환자의 활력징후는 안정화되었다. 담낭 동맥 색전술 후에는 이차적인 괴사성 담낭염이 발생할 위험이 있기 때문에 2일 후 복강경쓸개절제술을 시행하였다.
수술 후 쓸개 조직검사에서 쓸개벽은 광범위한 섬유화로 대체되었고 점막에는 뚜렷한 미란과 급성 염증세포 침윤을 볼 수 있었으며(Fig. 4A), 확장된 쓸개 동맥 내강은 조직화된 혈전과 색전 물질로 막혀있었다(Fig. 4B).

고 찰

담관에서 발생하는 출혈은 Francis Glisson [4]에 의해 1654년에 처음으로 보고되었고 1948년 Sandblom [5]이 처음으로 혈액 담즙증이라는 명칭을 사용하였다. 발병 원인에 따라 외상성과 비외상성 혈액 담즙증으로 구분하며, 최근에는 의인성 원인이 가장 흔하다고 알려져 있다[6].
Glazer 등[7]이 1980년에 보고한 혈액 담즙증 증례에서 처음으로 담낭 동맥의 가성동맥류 파열이 그 원인으로 기술 되었는데, 가성동맥류 형성 및 파열에 대한 정확한 기전은 알려져 있지 않으나 담낭의 염증이 담낭벽에 궤양을 형성하고 이로 인해 혈관 벽의 탄력이 약해지고 근육층의 미란이 발생하여 유발되는 것으로 생각되고 있다. 지금까지 문헌에 보고된 담낭의 가성동맥류 파열 58예 중 46예에서 담낭의 염증 소견이 동반되어 있었다[8]. 담낭염은 비교적 흔한 질환이나 동맥류 파열이 매우 드물게 보고되는 이유는 동맥류의 발생 자체가 드물기 때문일 가능성이 높다. 또한 동맥류 내부에 조기에 혈전증이 발생하는 점도 파열이 드문 이유가 될 수 있다고 생각된다.
본 증례에서는 환자가 협심증으로 항혈소판 제제를 복용해왔기 때문에 혈전증이 발생하지 않고 출혈을 일으켰을 가능성이 있는 것으로 보인다.
파열되지 않은 담낭 동맥의 가성동맥류의 경우 58예 중 3예가 있었는데 파열 전에는 복통, 발열, 황달 등의 임상 양상을 보이게 되며 혈액 담즙증 소견은 보이지 않았다. 담낭염으로 인해 촬영한 복부 전산화 단층촬영에서 우연히 발견되어 진단 되는 경우였으며 전산화 단층촬영 소견으로는 동맥조영기에 강하게 조영증강 되는 결절성 병변으로 나타났다[2,8].
파열 후에는 복통, 발열뿐 아니라 혈액 담즙증, 위장관 출혈, 복강 내 출혈 등을 보이게 되며 복부 전산화 단층촬영에서 가성동맥류 주위에 고밀도 병변이 보이는 경우 파열로 인한 혈액 담즙증을 확인할 수 있다[2].
이처럼 담낭 동맥의 가성동맥류가 대부분 파열된 상태에서 발견된다면 혈액 담즙증이 우선 진단되고 이후 담낭 동맥의 가성동맥류를 진단 할 수 있겠으나, 파열되지 않는 상태에서 발견된다면 대부분 영상 검사로 우선 발견될 것으로 사료된다.
따라서 가성동맥류가 진단된 상태에서 파열은 임상적으로 혈액 담즙증을 보일 때 의심해 볼 수 있으며 이때 복부 전산화 단층촬영이나 혈관 조영술에서 조영제의 혈관 외 유출 소견으로 확진할 수 있다.
혈액 담즙증은 진단이 어려운 경우가 많은데, 그 이유로는 관련된 출혈이 대개는 간헐적이기 때문이다. Maeda [9]등은 혈액 담즙증의 치료가 늦어질수록 이환율과 사망률이 증가한다고 보고하고 있다. 따라서 담낭염 혹은 담관염 소견을 보이는 환자에서 위장관 출혈의 증거가 있다면 혈액 담즙증을 의심해야 한다.
담낭 동맥의 가성동맥류는 담도계 내부 또는 드물게 복강 내로 파열 될 수 있고, 초기 진단 검사로 복부 컬러 도플러 초음파가 효과적일 수 있으나 민감도 및 특이도가 낮다고 알려져 있다[6]. 본 증례와 같이 상부 위장관 출혈 소견을 보이는 환자에서는 상부 위장관 내시경이 초기 진단적 검사로서 유용하다. 상부 위장관 내시경에서 바터 팽대부에서 흘러 나오는 혈액을 직접 관찰하거나 또는 활동적인 출혈 병소가 없으면서 십이지장의 제 2부에서만 보이는 혈액을 관찰함으로써 혈액 담즙증을 의심해 볼 수 있다. 또한, 전산화 단층촬영이나 자기공명영상을 통해서 담석, 담낭염, 종양, 그리고 혈관 기형을 진단 할 수 있다. 담낭염 혹은 담관염과 동반되어 상부위장관 출혈 소견을 보이는 환자에서 복부 전산화 단층촬영을 통해 담석증, 혈관 기형 등의 병변이 있는지 확인하면서 상부 위장관 내시경 검사를 시행한다. 혈액 담즙증이 의심되는 경우 담관염 및 폐쇄 황달 치료를 위해 담관 배액 목적의 내시경적 역행성 췌담관 조영술을 시행하게 된다. 혈관 조영술은 유용한 진단 및 치료법인데, 이 검사를 통해 혈관 구조 및 시술 할 가성동맥류의 위치를 파악할 수 있고 동맥류, 가성동맥류, 혈관종과 같은 혈관 기형의 존재를 파악 할 수 있으며 색전술을 통한 치료로 연결 될 수 있기 때문이다.
가성동맥류의 치료로는 수술적 치료와 혈관 조영술을 통한 색전술이 있다. 혈관 조영술을 통한 색전술은 수술과 비교하여 전신 마취의 위험성이 없고 덜 침습적이어서 회복기간이 짧은 장점이 있다.
치료 계획을 세울 때에는 담낭염 등의 수술적 치료가 필요한 병인이 있는지, 수술을 받을 수 있는 환자 상태가 되는지를 살펴 보아야 한다. 대부분의 증례에서 파열된 후 발견이 되었고 출혈로 인한 혈역학적 불안정성이 동반된 경우가 많고 출혈 경향, 고령 등의 수술 위험성이 높은 예가 많아 색전술을 먼저 시행하고 상태가 안정된 후 수술을 하는 것이 필요하다.
본 증례에서와 같이 항혈전제 복용으로 전신의 출혈 위험성이 높은 환자에서 혈역학적으로 불안정한 경우 색전술을 첫 치료로 고려해야 한다. 혈관 조영술에 이은 색전술은 간헐적인 출혈이 있거나 혈류 속도가 다양한 경우, 과거력상 간동맥의 혈관 처치가 있었던 경우에는 진단 및 치료에 제한이 있을 수 있다.
본 증례의 병인은 담낭염이고 재발 가능성이 높아 색전술 후 수술이 반드시 필요하며, 가성동맥류 발생 원인이 종양인 경우에도 수술이 필요한 경우가 많다. 다만 원인이 담낭염이 아닌 경우에 있어 예방적 담낭절제술은 비록 수술을 하지 않은 환자들의 장기적 추적 관찰이 없고 수가 적어서 정확히 단정할 수는 없으나 괴사성 담낭염의 위험도가 높아 수술적 치료가 필요하다고 생각된다.
대부분의 환자들이 담석증과 담낭염을 동반하고 있고 색전술 시행 후 담낭 동맥의 혈류 장애 및 괴사성 담낭염의 위험성을 미리 예측하기 어렵고 또한 담낭 동맥 색전술 후 담낭 경색이 발생했다는 보고가 있기 때문에 중재시술에 이은 조기 담낭절제술이 권고되며, 특히 색전술이 실패하거나 담낭염, 담석증, 절제 가능한 종양이 있다면 더욱 수술적 치료를 고려해야 한다.
지금까지 문헌에 보고된 담낭 동맥 가성동맥류 58예 중 색전술을 시행한 경우는 14예가 있었다(Table 1, 2)[8]. 14예 중 색전술을 시행한 후 복통, 황달, 출혈 등의 증상이 발생하여 담낭절제술 시행한 경우가 3예가 있었고 임상적으로 안정된 상태에서 추후 담낭 경색 등 합병증의 위험성을 고려하여 예정 담낭절제술을 시행한 경우가 2예, 우연히 발견된 종양으로 수술하면서 담낭절제술을 같이 시행한 경우가 1예 있었다. 그 외에 색전술을 시행하고 예정 담낭절제술을 시행하려 했으나 임상적으로 수술적 치료에 부적합하다고 판단되어 보존적 치료만 유지한 경우가 5예 있었다.
가성동맥류 발생의 원인이 담낭염인 경우, 담낭염을 치료하기 위해 담낭절제술이 필요하지만 담낭 동맥 색전술을 시행한 후 담낭염의 증거가 없는 경우에도 예방적으로 담낭절제술을 시행해야 하는지에 대해서는 알려진 바가 적다. 하지만 색전술 후 Shimada 등[10]을 포함한 3예에서 복통, 출혈 등의 증상이 재발하거나, Nana 등[11]을 포함한 2예에서 담낭염이 발생하여 치료받은 보고가 있고, 담낭 동맥 색전술 후 장기간 추적 관찰한 예가 많지 않아 정확히 단정할 수는 없으나 괴사성 담낭염의 위험도가 높아 현재까지는 예방적 담낭절제술이 추천되고 있다[8].

Notes

Conflict of Interest
The author has no conflict to disclose.

REFERENCES

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crossref pmid pmc

Fig. 1.
(A) Pre-enhance abdominopelvic computed tomography shows multiple gallbladder (GB) stones and sludges. (B) Initial enhanced abdominopelvic computed tomography shows multiple GB stones and diffuse GB wall thickening which is consistent with acute cholecystitis. GB distention is mild and there is pericholecystic fat infiltration and no blood collection in GB and common bile duct. There is also small ruptured pseudoaneurysm which enhanced with contrast agent (white arrow).
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Fig. 2.
(A) Endoscopic retrograde cholangiopancreatography shows bulging ampulla. (B) Blood is excreted after infundibulotomy by needle knife.
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Fig. 3.
(A) Selected cystic arteriography shows cystic artery extravasation and small aneurysm. (B) After cystic artery embolization using polyvinyl alcohol particles and gelfoam, there is no further extravasation (black arrow).
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Fig. 4.
(A) This gallbladder specimen is obtained by laparoscopic cholecystectomy after successful cystic artery embolization. The wall of the gallbladder was replaced by extensive fibrosis. The muscosa shows marked erosion and acute inflammatory cell infiltration (H&E, ×40). (B) The lumen of the dilated cystic artery is occluded by organizing thrombus and embolized material (H&E, ×40).
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Table 1.
Characteristics of cystic artery pseudoaneurysm reported in the literature
No First author Year Age Sex Etiology Presentation Treatment
1 Nana[11] 2013 74 M Acute calculous cholecystitis Pain, Jaundice, Hematemesis TAE + Cholecystectomy
2013 79 F Acute calculous cholecystitis Pain, Jaundice, Melena TAE
2 Nkwam[12] 2010 71 M Acute calculous cholecystitis Pain TAE + Cholecystectomy
3 Desai[13] 2010 78 F Chronic calculous cholecystitis Pain, Jaundice, Melena TAE
4 Ahmed[14] 2010 54 M Xanthogranulomatous cholecystitis Pain, Lump TAE + Cholecystectomy
5 Leung[15] 2010 82 M Acute cholecystitis Hematochezia TAE
6 Hague[16] 2010 83 M Acute cholecystitis Pain TAE
2010 79 M Acute cholecystitis Pain TAE
2010 83 M - Pain, Melena TAE
7 Mullen[17] 2009 75 F Acute calculous cholecystitis Pain, Melena TAE
2009 82 M Acute calculous cholecystitis Pain TAE
8 Shimada[10] 2008 68 M Xanthogranulomatous cholecystitis Jaundice TAE + Extended Rt.Hepatectomy
9 Ghoz[18] 2007 63 M Acute cholecystitis Pain, Hematemesis TAE + Cholecystectomy
10 Saluja[19] 2007 43 F Acute calculous cholecystitis Hematemesis, Melena TAE + Cholecystectomy

TAE, Transcatheter arterial embolization; Rt, Right; -,Not mentioned; M, Male; F, Female.

Table 2.
Characteristics of cystic artery pseudoaneurysm reported in the literature
No First author Year Age Sex Pseudoaneurysm Biliary drainage TAE complication Inoperable state
1 Nana[11] 2013 74 M Y N Acute cholecystitis recur -
2013 79 F N N - HTN, COPD
2 Nkwam[12] 2010 71 M N N - -
3 Desai[13] 2010 78 F Y N - Die from cardiac event
4 Ahmed[14] 2010 54 M Y N - -
5 Leung[15] 2010 82 M Y N - -
6 Hague[16] 2010 83 M Y N - GB perforation, Old age
2010 79 M Y N - Patient decline
2010 83 M Y N - Die from esophageal Ca.
7 Mullen[17] 2009 75 F Y N - IDDM, IHD, Morbid obesity
2009 82 M N N - COPD
8 Shimada[10] 2008 68 M Y Y Hemobilia recur -
9 Ghoz[18] 2007 63 M Y N - -
10 Saluja[19] 2007 43 F Y N Acute cholecystitis recur -

-,None; Ca, Cancer; IDDM, Insulin dependent diabetes mellitus; IHD, Ischemic heart disease.

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