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Korean J Pancreas Biliary Tract > Volume 19(2):2014 > Article
내시경 유두부 풍선 확장술 후 과다 출혈로 인한 대사성 뇌병증 1예

초록

내시경역행담췌관조영술은 췌담도질환의 진단과 치료에 있어서 널리 사용되는 방법으로 췌장염이나 출혈과 같은 합병증이 많이 발생한다. EPBD는 출혈의 합병증 측면에 있어서 내시경 괄약근 절개술 과 비교하여 장점을 가지고 있어서 응고장애가 있는 환자들에서 사용되곤 하며 대량 출혈이 발생하는 경우는 드물다고 알려져 있다. 우상복부 통증으로 내원한 68세 여자가 원위부 양성 담관 협착에 대해 EPBD를 시행한 이후의 출혈이 확인되었고 혈관조영술을 통한 색전술로 지혈하였으나 대량 출혈로 인한 대사성 뇌병증이 발생하였다가 지지적 치료로 호전되었다. EPBD를 시행한 이후 대사성 뇌병증을 유발하는 대량 출혈이 발생된 증례는 이전에 보고된 적이 없기에 저자들은 이를 문헌고찰과 함께 보고한다.

Abstract

Endoscopic retrograde cholangiopancreatography is widely used for diagnosis and treatment of pancreatobiliary diseases and associated with a spectrum of complications such as pancreatitis, hemorrhage, and so on. Endoscopic papillary balloon dilatation (EPBD) has an advantage over endoscopic sphincterotomy in complication of bleeding. We report here on a 68-year-old woman who developed metabolic encephalopathy due to massive bleeding after EPBD. Massive bleeding was controlled after selective embolization and metabolic encephalopathy was improved after conservative management. Metabolic encephalopathy due to massive bleeding after EPBD has not been reported. We report on this unusual case along with a review of the related literatures.

서 론

내시경역행담췌관조영술(endoscopic retrograde cholangiopancreatography, ERCP)은 현재 췌담도 질환의 진단과 치료에 있어서 널리 사용되는 방법이나 시술과 관련된 합병증이 드물지 않게 발생한다. 이러한 내시경역행담췌관조영술의 대표적인 합병증으로는 췌장염, 출혈, 감염과 십이지장 천공 등이 있고 연구들마다 차이는 있으나 대략 5-10% 정도의 합병증 발생이 보고되고 있다[1].
내시경 유두부 풍선 확장술(endoscopic papillary balloon dilatation, EPBD)은 내시경 괄약근 절개술(endoscopic sphincterotomy, EST)의 합병증을 감소시키기 위해 도입되었고 출혈이 유의하게 적게 발생하는 것으로 보고되고 있어 간경변증이나 응고인자 장애가 있는 환자에서 내시경 괄약근 절개술보다 선호되고 있다[2]. EPBD 이후 출혈이 발생하는 경우는 0-2.6% 정도로 보고되고 있으며 수술이나 시술이 필요한 대량 출혈은 극히 드문 것으로 보고되고 있다[3].
대사성 뇌병증은 뇌의 구조적인 이상 없이 전반적인 뇌의 기능 저하가 발생하는 것으로 원인은 패혈증, 간 기능 저하,신 기능 저하, 전해질 이상 등으로 매우 다양하고 원인을 빨리 교정하는 것이 중요하나 교정되지 않는 상태가 지속되면 일부에서는 영구적인 뇌의 손상을 일으킬 수 있다.
본 증례는 68세 여자 환자에서 원위부 양성 담관 협착에 대해 EPBD를 시행한 뒤 발생한 대량 출혈로 인해 대사성 뇌병증이 발생하였던 증례이며 이를 문헌고찰과 함께 보고한다.

증 례

68세 여자가 1일 전부터 발생한 우상복부 통증을 주소로 내원하였다. 환자는 통증으로 인근 병원에 내원하여 혈액검사를 시행하였고 혈색소 7.6 g/dL로 측정되어 본원 응급실로 전원되었다. 환자는 당뇨, 고혈압과 갑상선 기능 저하로 약제를 복용 중이며 6년 전 만성 담낭염과 우연히 발견된 비장파열로 담낭 절제술, 비장 절제술, 충수돌기 절제술을 시행받았으나 그 외에 결핵, 간염 등의 만성 질환력은 없었고 수술력도 없었다. 기족력 및 사회력에서도 특이 사항은 없었으며 흡연력과 음주력도 없었다.
환자는 3개월 전 피로감 및 외부 병원에서 시행한 간 기능 검사 이상으로 본원에 입원하였고 자가면역성 간염을 포함한 여러 간 질환에 대한 검사를 시행하였으나 특이 소견은 보이지 않았으며 복부 전산화 단층촬영에서 담석은 관찰되지 않았으나 총담관의 확장이 확인되어 방사선 비투과 담석의 배제를 위해 ERCP를 시행하였다. 처음으로 시행한 ERCP 검사에서 바터 팽대부는 정상 소견이었으나 선택적 담관 삽관이 어려워서 침형 절개도 괄약근절개술 후 선택적 담관 삽관에 성공하였고 이후에 시행한 담관조영술 및 바스켓 카테터를 이용한 담석 제거를 시도한 결과 담석은 관찰되지 않았으나 말단부 총담관에 경한 협착이 의심되어 10 mm Hurricane 풍선 카테터를 이용하여 1분간 풍선 확장술을 시행하였고(Fig. 1), 이후 간 기능 검사 수치가 호전되어 퇴원하였다.
이후 3개월간 특별한 문제가 없이 지내던 환자는 내원 4일 전부터 발생한 우상복부 통증과 간 기능 검사 이상으로 본원에 입원하였고 복부 전산화 단층촬영에서 췌장 두부와 바터팽대부 주위 십이지장의 종창이 관찰되어(Fig. 2) 총담관 담석이 빠져나갔을 가능성 및 방사선 비투과 총담관 결석이 의심되어 ERCP를 재시행받았다. ERCP 결과 담석은 관찰되지 않았으며 말단부 총담관에 협착으로 인한 증상이 의심되어 다시 10 mm Hurricane 풍선 카테터를 이용하여 1분간 풍선 확장술을 시행한 뒤 10 Fr 7 cm 플라스틱 스텐트 2개를 총담관에 삽입한 후 특별한 문제없이 다음날 퇴원하였다(Fig. 3).
퇴원 후 이틀 뒤 환자는 쥐어짜는 양상의 우상복부 통증으로 응급실을 방문하였고 구역, 구토를 동반하였으나 토혈, 혈변, 흑변은 없었다. 내원 당시 활력징후는 혈압 122/78 mmHg, 맥박 94회/분, 호흡 수 18회/분, 체온 36.5oC였으며 급성 병색을 보였다. 복부 진찰에서 복부는 편평하고 부드러웠으며 장음은 감소되어 있었다. 우상복부 압통이 있으나 반발통은 없었고 촉지되는 종괴는 없었다. 내원 당시에 시행한 전혈 검사 결과는 백혈구 11,100/μL (4,000-10,000/μL), 혈색소 6.3 g/dL (12-16 g/dL), 혈소판 150,000/μL(130,000-400,000/μL)였으며 간 기능 검사는 총 단백 4.5 g/dL (6-8 g/dL), 알부민 2.4 g/dL (3.3-5.2 g/dL), 총 빌리루빈 4.4 mg/dL (0.2-1.2 mg/dL), 직접 빌리루빈 3.5 mg/dL (0-0.5 mg/dL), 아스파르테이트 아미노전달효소 632 IU/L (0-40 IU/L), 알라닌 아미노전달효소 536 IU/L (0-40 IU/L), 알칼리성 인산분해효소 99 IU/L (30-115 IU/L), 감마-글루타밀전이효소 207 IU/L (8-35 IU/L)였다. 신장 기능 및 전해질 검사는 나트륨 145 mmol/L(135-145 mmol/L), 칼륨 5.5 mmol/L (3.5-5.5 mmol/L), 염소 107 mmol/L (98-110 mmol/L), 총 이산화탄소 13 mmol/L(24-31 mmol/L), 혈액요소질소 49 mg/dL (10-26 mg/dL), 크레아티닌 1.31 mg/dL (0.7-1.4 mg/dL)였고 혈액응고 검사는 프로트롬빈 시간 2.57 INR (0.8-1.2 INR), 활성화 부분트롬보플라스틴시간 47.0 sec (29-45 sec), 피브리노겐 119 mg/dL(170-350 mg/dL)였으며 아밀라아제, 리파제는 모두 정상이었다. C-반응성 단백은 1.48 mg/dL (0-0.5 mg/dL)였다.
환자는 내원하여 시행한 비위관 세척술 및 직장수지 검사에서 출혈의 증거는 관찰되지 않았으나 현저하게 감소한 혈색소 수치로 이전 시술 부위의 출혈이 의심되어 적혈구 총 6 단위 수혈 및 십이지장경을 시행하였다. 내시경 검사 결과 이전에 스텐트를 삽입한 바터 팽대부 부위에 큰 혈액 응고덩어리와 함께 지속적으로 스며 나오는 양상의 출혈이 관찰되어 십이지장경을 이용하여 내시경 지혈술을 시도하였으나(Fig. 4) 출혈 부위가 명확하지 않고 출혈이 지속되어 기존에 삽입된 스텐트 두 개를 제거하고 10 Fr 7 cm 플라스틱 스텐트를 총담관에 새로 삽입한 후 시술을 종료하였으며 지혈을 위해 혈관조영술을 시행하였다. 혈관조영술을 시행한 결과 하부 췌십이지장동맥 분지의 출혈이 관찰되어 색전술을 시행하였다(Fig. 5).
색전술 이후 혈색소 수치는 안정화되었으나 대량 출혈에 의한 급성 신장 손상에 대한 다량의 수혈 및 수액 공급으로 인한 급성 폐부종, 대사성 산증이 진행하여 중환자실 입실 치료까지 고려하였으나 산소 공급 및 이뇨제 투여를 통한 체중 감량 등의 지지적 치료를 시행하면서 폐부종 및 신장 기능은 호전되었다. 그러나 내원 당일부터 환자의 의식 수준이 점차 저하되어 기면 상태였다가 점차 반혼수, 혼수 상태로 진행하였다. 기면 상태 당시에 시행한 뇌신경학적 검사에서 특이 소견은 없었으나 기질적인 원인을 배제하기 위하여 뇌자기공명영상을 시행하였고 뇌졸중을 포함한 다른 기질적인 이상은 확인되지 않아서 대사성 뇌병증 가능성이 높을 것으로 생각되었고 이후 1주일간 의식 호전이 관찰되지 않아 신경과와 재협진 후 뇌파 검사를 추가로 시행하였으나 다른 기질적인 원인이 발견되지 않아 대사성 뇌병증에 합당한 소견으로 보존적 치료를 유지하면서 경과를 관찰하던 중 통증에 대한 반응부터 시작하여 서서히 의식이 회복되어 시간, 사람, 장소에 대한 지각이 모두 회복되어 식이 진행 및 재활치료 후 연고지로 퇴원하였다.

고 찰

EST는 1974년에 처음 기술되어 초창기에는 고령이고 수술이 불가능한 사람에서만 선택적으로 시행되었으나[4] 이후 점차 기술과 장비가 발달함에 따라 적용 범위가 넓어지게 되어 현재는 담관 결석의 치료에 있어 표준 치료법으로 사용되고 있다. EPBD는 1983년에 처음 소개되었다가 1993년 May 등[5]이 시행한 연구가 발표되어 재조명되었다.
EST의 합병증 발생률은 적응증 및 임상 상황, 연구들마다 각각 다르지만 대략 10%가량으로 보고되고 있으며[1], 가장 흔한 합병증은 췌장염으로 알려져 있다. 그 외에 출혈도 흔한 합병증들 중의 하나로 시술 중 또는 시술 몇 일 후에도 발생할 수 있고 경미한 출혈부터 생명을 위협하는 대량 출혈까지 다양하게 나타날 수 있다. 출혈의 발생률은 정의를 어떻게 하는지에 따라 차이가 크나, Freeman 등[1]이 시행한 연구에서는 2%에서 발생하였고 그 중 48%는 초기 출혈, 52%는 지연성 출혈이었다. 대부분의 출혈은 저절로 지혈되며 추가적인 치료를 요하지 않으나 임상적으로 심각한 출혈은 내시경 지혈술을 필요로 하며 에피네프린 주사, 아르곤 플라즈마 응고법, 클립 지혈술 등의 방법을 시도해 볼 수 있고 그럼에도 불구하고 출혈이 지속될 경우 혈관조영술을 시행하여 색전술을 시도해 볼 수 있다[6].
EPBD는 EST에 비하여 출혈과 천공이 발생할 위험이 좀 더 적다는 장점이 있다. Baron 등[7]이 시행한 총담관 담석의 치료에 있어 EST와 EPBD의 효과를 비교한 무작위 대조 연구들에 대한 메타 분석에서 EPBD는 EST와 비교하였을 때 유사한 담석 제거율과 합병증 발생률을 보여주었으나 EPBD를 시행한 경우 출혈이 발생하지 않아 EST에 비해 유의하게 적은 출혈의 발생을 보였다(0% vs 2.0%, p=0.001). 다른 연구들에서도 EPBD를 시행한 경우 출혈은 드물게 발생하며 0-2.6% 정도로 보고되고 있으며 Aslinia 등[8]이 EPBD 후 임상적으로 상당한 양의 출혈이 발생하여 피막형 금속 스텐트로 지혈술을 시행하였던 증례를 보고하였고 Lee 등[9]이 EPBD 후 토혈을 동반한 다량의 출혈이 발생하여 혈관조영술을 통한 색전술을 시행하였던 증례를 보고하였으나 대사성 뇌병증을 일으키고 생명을 위협할 만한 대량 출혈은 보고되었던 바가 없다.
뇌병증이라는 용어는 1912년 Wilson이 처음 사용하기 시작하였으며 뇌의 광범위한 기능 장애를 의미하는데 이차성 또는 대사성 뇌병증은 장기 부전, 저산소증, 전신 질환 및 독성 물질로 인해 유발된다고 알려져 있다[10]. 대사성 뇌병증의 임상 양상은 광범위한 대뇌 징후와 국소적 대뇌 징후로 나눌 수 있는데 대부분의 경우 광범위한 대뇌 징후가 나타나며 초기에는 정신착란, 경미한 인지장애가 나타나며 진행할 경우 병적 반사, 진전, 근 긴장도의 이상 등 광범위한 뇌간 징후들이 나타나게 된다. 대사성 뇌병증의 원인으로는 크게 저산소증, 심혈관 질환이나 저혈압 등과 같은 허혈, 간 질환이나 신장 질환, 내분비 기능장애, 감염 등과 같은 전신 질환과 알코올, 약물 등과 같은 독성 물질이 있으며 치료는 원인을 빨리 교정하는 것이다.
EST 이후에 발생한 출혈의 경우 일반적으로 절개술 부위에 풍선을 이용하여 압박을 하면 쉽게 지혈되나 일부 환자의 경우 바터 팽대부의 원위부에 위치한 큰 혈관이 손상되고 절개술 부위에 풍선 압박을 통한 지혈이 일시적으로만 시행되면 지연성 출혈이 발생하는 경우도 있다[11]. EPBD 이후에 발생한 출혈의 경우 소량의 출혈은 풍선의 부풀림으로 인한 총담관 점막의 신장으로 인해 미세 혈관의 파열로 인해 발생하는 것으로 생각된다[12]. 그러나 EPBD 이후에 발생한 대량 출혈은 보고된 예가 극히 드물어 그 기전이 명확하게 밝혀져 있지는 않다.
총담관의 상부는 쓸개동맥으로부터 혈액 공급을 받으며 하부는 후상부 췌십이지장동맥으로부터 혈액 공급을 받고 중간 부분은 우측 간동맥으로부터 혈액 공급을 받는다. 후상부 췌십이지장동맥은 십이지장 상부 경계에서부터 기시하여 아래쪽으로 주행하여 후하부 췌십이지장동맥과 문합을 이룬다[13]. 이러한 총담관에 혈액을 공급하는 혈관의 분포를 고려해 보면 EPBD 이후에 발생한 대량 출혈은 총담관 협착 부위의 조직이 섬유화된 상태에서 풍선으로 확장하면서 조직이 찢어지고 총담관 하부에 혈액을 공급하는 췌십이지장 동맥의 분지 중 일부의 파열이 일어나면서 발생한 것으로 생각된다. 일반적으로 EPBD를 시행할 때 풍선이 부풀려지더라도 총담관 점막이 같이 신장되고 이러한 과정에서 점막의 미세 혈관의 파열이 일어나 경도의 출혈은 발생할 수 있으나 이번 증례의 경우는 총담관 협착 부위의 조직의 섬유화로 인해 풍선으로 확장하였을 때 조직이 찢어지면서 췌십이지장 동맥의 분지에서 대량 출혈이 발생하였던 것으로 생각된다.
EST 이후에 발생한 출혈의 경우 대부분 절개한 부위에서 출혈이 발생하여 국소 치료로 지혈이 가능하나 EPBD 이후에 발생한 출혈의 경우 대개는 바터 팽대부 안쪽의 출혈이기 때문에 내시경으로 확인이 불가능하며 국소 치료로 지혈이 쉽지 않다. 경증의 출혈의 경우 보존적 치료로 호전되나 대량 출혈의 경우에는 지혈이 필요하게 되며 이전에 보고되었던 증례들을 고찰하였을 때 혈관 조영술을 통한 색전술, 피막형 금속 스텐트의 삽입을 통한 지혈술이나 수술적인 방법으로 성공적으로 지혈하였다는 보고들이 있고[8,9] 본 증례의 경우에도 혈관 조영술을 통한 색전술로 성공적으로 지혈하였다.
본 증례는 원위부 담관의 양성 협착에 대해 EPBD를 시행한 뒤 이로 인한 합병증으로 과다 출혈이 발생하여 대사성 뇌병증이 발생하였다가 회복된 환자에 대한 보고로 원위부 담관의 양성 협착에 대한 EPBD로 생명을 위협하는 과다 출혈이 발생할 수 있어 주의를 기울일 필요가 있다는 것을 보여주는 증례이다.

Notes

The author has no conflicts to disclose.

REFERENCES

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Fig. 1.
A fluoroscopic finding showed a stricture at distal common bile duct.
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Fig. 2.
Computed tomographic finding showed an interval development of a swelling of periampullary duodenum (A, B).
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Fig. 3.
Fluoroscopic finding showed a mild stricture at distal common bile duct (A) and a balloon dilatation using 10 mm balloon at distal common bile duct (B).
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Fig. 4.
Endoscopic finding showed blood clot at previous endoscopic biliary drainage site, but it could not reveal a bleeding focus.
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Fig. 5.
Selective angiography findings showed an active bleeding focus at branches of inferior pancreaticoduodenal artery (A). Coil insertion and embolization with glue were successfully done (B).
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