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Korean J Pancreas Biliary Tract > Volume 19(3):2014 > Article
풍선 확장술로 치료한 담관결석과 동반된 총담관 막양구조 1예

요약

담관 막양구조는 유병률, 병인에 대해 명확히 정립되지 않은 매우 드문 질환이다. 원인은 선천적으로 발생하기도 하며 담관결석과 동반하여 만성 염증에 의해 후천적으로 발생하기도 한다. 특징적인 임상 증상이 없는 경우가 많으나 일부 환자에서 폐쇄성 담관염의 증상을 유발할 수 있다. 진단 또한 어려웠으나 최근 여러 담도계 검사법의 발달로 조기 발견빈도가 높아지게 되었다. 저자들은 증상이 없이 우연히 담관 결석이 발견된 65세 남자 환자에서 역행성 담췌관조영술로 총담관 막양구조를 진단하고 풍선 확장술로 치료한 예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

Abstract

Bile duct web is very rare disease and it’s etiology is controversial. Some webs are occurred in the presence of chronic inflammation, frequently associated with bile duct stone, but others are thought to be congenital. Many patients with bile duct web are asymptomatic, but they sometimes present symptom of biliary obstruction and cholangitis. It can be diagnosed by endoscopic retrograde cholangiopancreatogram, typically appearing as thin and shelf like radiolucent ring. We report a case of the common bile duct web with bile duct stones diagnosed by Endoscopic retrograde cholangiopancreatography (ERCP) in a 65-year-old man. The patient was treated by balloon dilatation successfully.

서 론

담관에 발생하는 막양구조는 담관내 얇은 막이 형성되어 협착을 초래하는 질환으로 전 세계적으로 약 40예 정도만이 보고되어 있을 정도로 매우 드물게 발생하는 것으로 알려졌다[1,2]. 원인은 다른 기형과 동반하여 선천적으로 발생하기도 하며 만성 염증에 의한 후천적 발생도 가능하다. 임상 증상이 없는 경우가 많아 이전에는 주로 수술 시 우연히 발견되었으나 최근 내시경적 역행성 담췌관조영술과 같은 담도계 영상 검사의 발달로 진단의 빈도가 증가하고 있다. 치료는 막양구조에 대한 수술적 제거가 원칙으로 알려져 왔으나 내시경적 풍선확장술과 같은 비수술적 술기가 발달함에 따라 이를 이용한 성공적인 치료 경험이 보고되고 있다[3].
저자들은 건강 검진에서 우연히 담관결석이 발견되어 내원한 65세 남자 환자에서 내시경적 역행성 담췌관조영술로 총담관 막양구조를 진단하고 풍선 확장술로 치료한 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증 례

65세 남자가 건강 검진으로 시행한 복부 초음파상 총담관 결석과 동반된 간내 담관 확장 소견보여 외래에 방문하였다. 환자는 1년 전 갑상선 유두암 진단 받고 갑상선 전절제술 후 약물 치료 중이었다. 그 외 고혈압, 당뇨, 결핵, 간염 등의 과거력은 없었고 약물 부작용이나 음식 및 약물에 대한 알레르기 병력은 없었다. 가족력에서 특이사항은 없었으며, 흡연력 및 음주력 또한 없었다.
내원 당시 환자는 급성 및 만성병색을 보이지 않았고 의식은 명료하였으며, 혈압 130/80 mmHg, 맥박수 84회/분, 체온 36oC이었다. 결막은 창백하지 않았고, 공막의 황달은 없었다. 흉부 청진에서 특이 사항 없었으며, 심음은 규칙적이었다. 복부 진찰에서 압통은 없었으며 간, 비장 및 비정상적인 종괴는 만져지지 않았다. 내원 당시 시행한 말초혈액검사에서 백혈구 7,480/mm3 (중성구 56.7%), 혈색소 15.1 g/dL, 헤마토크리트 41.7%, 혈소판 278,000/mm3이었고, 혈청 생화학 검사에서 아스파르테이트아미노전달효소 24 IU/L, 알라닌아미노전달효소 26 IU/L, 총단백 7.5 g/dL, 알부민 4.5 g/dL, 알칼리인산분해효소 68 IU/L, 감마글루타민전이효소 153 IU/L, 혈청요소질소 15.4 mg/dL, 혈청 크레아티닌 0.71 mg/dL, 아밀라아제 48.5 IU/L, 리파아제는 15.0 U/L이었다. 혈청 전해질은 나트륨 141.5 mEq/L, 칼륨 4.33 mEq/L 이었고, C형 간염바이러스 항체검사와 혈청 B형 간염바이러스 표면 항원, 혈청 B형 간염바이러스 표면항체 모두 음성이었다.
복부 초음파검사에서 간 실질은 정상 에코 소견이었고 간외 담관에 음향음영을 동반하는 고에코가 관찰되었다. 이후 시행한 복부 컴퓨터 단층촬영에서 총간관으로 보이는 간외 담관에서 다발성 담관결석이 관찰되었고, 이와 동반하여 상류부 담관의 확장 소견이 보였다(Fig. 1). 담관결석의 제거를 위해 입원하여 내시경적 역행성 담췌관조영술을 시행하였다. 담관으로 삽관하고 조영제를 주입하자 우측 간관, 총간관을 따라 결석으로 생각되는 음영 결손들이 관찰되었다. 또한 쓸개관이 총담관과 연결되는 부위에서 담관이 갑자기 좁아지며 선상의 음영결손을 보이는 얇은 막양구조가 관찰되었고, 상방 원위부 총간관은 상대적으로 확장된 소견을 보였다(Fig. 2).
환자는 담관결석과 동반된 총담관 막양구조로 진단하였고, 막양구조에 대해 조직 검사를 시행하고 치료를 위해 8 mm 확장형 풍선(Fusion Titan Biliary Dilation Balloon, Cook, USA)으로 풍선확장술을 시행하였다(Fig. 3A, Fig. 3B). 막양구조의 파열 및 확장된 총담관을 확인 후(Fig. 3C), 바스켓과 풍선으로 다수의 담관결석 및 찌꺼기(sludge)를 제거하고 담도 배액관을 유치하였다. 조직의 현미경적 소견은 일부 염증 소견을 동반한 분쇄된 담관상피세포 외 특이 소견은 보이지 않았다(Fig. 4). 일주일 후 내시경적 역행성 담췌관조영술을 다시 시행하였고, 담도를 조영하였을 때 이전보다 넓어진 총 담관이 관찰되었으나 향후 재협착 방지를 위해 10 mm 확장형 풍선(Fusion Titan Biliary Dilation Balloon, Cook, USA)으로 5분간 추가 확장하였다. 이후 잔존 결석 제거 후 시술을 마무리하였고, 환자는 특별한 증상 및 합병증 없이 이틀 뒤 퇴원하였으며 현재 만 6개월 동안 재발 없이 외래에서 정기적으로 경과 관찰 중이다.

고 찰

막양구조는 주로 식도, 위유문부, 십이지장, 대장, 간정맥, 하대정맥 등에서 발견되는 것으로 보고되나 담관에서 발생한 막양구조는 매우 드문 것으로 알려졌다[3]. 담관의 막양구조는 담도 내강으로 돌출되는 얇은 막 모양의 구조물로 1939년 Carter에 의해 처음으로 기술된 이래 전세계적으로 현재까지 약 40예가 보고되었고, 국내에서는 1992년 최초 보고 이후 13예가 보고되었으나 아직 담관 막양구조의 정확한 유병률에 대해서는 밝혀진 바 없다[2,4]. 3세 소아부터 80세까지 다양하게 발생하나 주로 50대에서 60대의 중년에서 호발하며, 일반적으로 성별 차이는 없는 것으로 알려졌다[3,5]. 국내에서 발표된 증례를 종합하면 총 13예 중 남자는 3예, 여자는 10예였다. 담관 막양구조의 발생과 인종과의 관계 또한 명확하지 않으며 구미의 보고는 매우 드물고 일본, 한국 등의 동북아시아에서 상대적으로 보고 비율이 높다[6].
발생기전은 정확히 밝혀지지 않았지만 선천적 발생설과 후천적 원인설이 주를 이루고 있다. 선천적 발생의 경우 발생학적 기전이 위와 십이지장의 막양구조와 유사하다. 담관의 발생 과정 중 관강이 상피세포의 증식(proliferation) 및 유합(concrescence)으로 완전히 폐쇄된 후 공포(vacuole)가 형성되며 점진적으로 다시 열리게 되는데, 이러한 과정 중의 장애로 불완전한 개통이 이루어지며 담관이 협착 또는 폐쇄될 수 있다는 가설이다[3,7]. 이러한 선천성 담도 막양구조는 흔히 총담관낭, 간섬유증 또는 췌담관 합류이상과 같은 다른 기형과 동반되는 경우가 많다[13,14]. 후천적으로는 담즙정체로 인한 만성 염증 또는 점막하조직에서 발생한 섬유화가 담관 막양구조의 발생에 기여한다고 알려졌고, 수술중의 담도외상, 담도계 시술, 종양에 의한 협착, 원발성 경화성 담관염에 의해서도 발생하기도 한다[3,8].
담관 막양구조는 발생부위에 따라 쓸개관 기시부 위에 생긴 것을 간관형, 그 아래 생긴 것을 총담관형으로 분류한다[8]. 원인에 따라 발생부위는 조금씩 다르다. 선천성의 경우 주로 총간관이 갈라지는 부위에 생기며[9], 수술 등의 의인성 발생시 보통 총간관이나 우측 간내담관에 위치하게 된다[10]. 원발성 경화성 담관염에 의한 경우 다발성으로 발견되기도 한다[13]. 담관결석에 의한 경우 반복적인 담즙 혹은 췌액의 역류로 인한 점막 자극이 담관 상피점막의 증식을 초래하여 막양구조를 형성하는데, 특히 일부 사람에서 쓸개관이 총담관으로 유입되는 부분이 총담관의 내측벽으로 유입되면서 다른 곳보다 점막 손상에 취약하여 이 부분에서 주로 발생한다고 보고된다[11]. 실제 국내에 보고된 예에서 담관결석과 관련된 막양구조의 경우 위치가 쓸개관의 유입부인 경우가 많았다. 본 증례에서도 막양구조가 쓸개관의 유입부 총담관에서 관찰되었고 담관 내 결석이 발견되었으며, 다른 선천성 기형과 동반되지 않은 고령 환자임을 고려하였을 때 만성염증에 의한 후천성 발생의 가능성이 높다고 생각하였다.
담관 막양구조의 증상은 동반되는 담관계 질환이나 폐쇄정도에 따라 다양하다. 동반되는 질환이 없거나 부분폐쇄일 때는 무증상일 수 있으나 담관결석이 동반되었을 때는 복통, 황달, 발열 등의 폐쇄성 담관염의 증상을 유발할 수 있다. 또한 담관결석이 없이 막양구조의 완전폐쇄가 발생하였을 때에도 그 자체가 담도 협착으로 인해 담즙정체로 인한 증상을 유발할 수 있는 것으로 보고된다[3,7].
담관 막양구조는 진단이 어려워 과거에는 수술 중 또는 부검 시 우연히 발견되는 경우가 많았다[3]. 복부 초음파, 컴퓨터 단층촬영과 같은 비침습적 영상 검사법은 담관 확장 소견은 쉽게 관찰이 되나 일반적으로 막양구조 자체를 확인하기는 어려운 것으로 알려졌다[13]. 하지만 최근 내시경적 역행성 담췌관조영술, 경피 경간 담도 조영술, 담도경과 같은 담도계 검사법의 발달로 선상 음영 결손을 확인하거나 육안으로 직접 관찰하여 조기 진단이 가능하게 되었다. 자기공명 담췌관 조영술(MRCP)의 역할에 대해서는 아직 정립된 바 없으나 담관의 해부학적 구조에 대한 더욱 상세한 영상을 보여주기 때문에 향후 막양구조의 진단에 도움이 될 것으로 생각한다.
담관 막양구조의 치료는 담관결석 또는 막양구조에 의한 담즙 정체가 있거나 담관염이 합병된 경우 수술적으로 절제하는 것이 원칙으로 알려졌다[3]. 협착이 심하지 않은 경우, 결석이 없거나 증상이 경미한 경우 그리고 기저 질환으로 인해 수술을 할 수 없는 환자에서는 풍선 확장술, 스텐트 삽입술과 같은 비수술적 치료를 고려해볼 수 있다[2,7]. 조기에 치료하지 않을 경우 담즙성 간경화 또는 간외 담관의 자연 파열 등이 합병될 수 있다[14]. 본 증례 환자의 경우 담관결석이 동반되어 있었으나 증상 및 담관염의 증후가 없이 건강 검진에서 발견되었기 때문에 수술적 치료보다는 풍선확장술을 일차적으로 선택하였다. 국내에서는 총 13예 중 3예에서 풍선 확장술을 시행한 것으로 보고된다. 1993년 Jeong 등[12]은 간내담도 및 쓸개내에서 작은 결석이 다수 발견된 환자였으나, 총담관결석은 관찰되지 않았으며 환자가 수술을 거부하여 풍선확장술을 시행하였다. 1998년 Lee 등[7]의 보고에서는 심실중격 결손증으로 수술이 불가능하여 내시경적 역행성 담도 배액술(ERBD)로 담도 배액관을 유치하였으나 배액관 막힘으로 풍선 확장술을 이차적으로 시행하였다. 2009년 Kim 등[2]은 왼쪽 간내 담관의 막양구조에 대해 경피 경간 담도경을 이용하여 풍선 확장술을 시행한 증례를 보고한 바 있다. 이와 같이 본 증례를 포함하여 국내외[15]에서 풍선 확장술을 통한 성공적인 치료를 보고함에 따라 일부 적응증에 속하는 환자에서 수술적 치료를 대체하여 풍선 확장술을 시도해 볼 수 있을 것으로 판단된다. 그러나 풍선 확장술의 경험이 아직 많이 축적되지 않았고, 재협착 등의 가능성으로 장기적인 치료 효과 및 안정성에 대해서는 정립된 데이터가 없는 실정이다. 따라서 시술 이후의 재발에 대한 추적 관찰이 중요하며 이에 대해 합의된 지침은 없으나 양성 담도 협착(benign biliary stricture)의 비수술적 치료 후 추적 관찰에 준하여 시행하는 것이 바람직하다고 생각한다. 환자의 주기적인 외래 방문을 통한 문진, 신체 진찰을 기본으로 하여 매 3-6개월마다 간기능 검사의 이상 유무, 초음파 검사를 통한 담관 확장의 변화 유무를 확인하는 것이 필요하다. 임상적으로 의심되지 않는 한 재발 여부를 판별하기 위한 내시경적 역행성 담췌관 조영술의 정규 시행은 추천하지 않는다.

Notes

The author has no conflicts to disclose.

REFERENCES

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Fig. 1.
Abdominal ultrasonography (US) and computed tomography (CT). (A) US shows normal echogenicity of liver with focal echogenic foci (yellow arrow) in extrahepatic bile duct. Gallstone was not seen within the gallbladder. (B) Computed tomography scan reveals multiple stones (red arrow) in extrahepatic bile duct.
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Fig. 2.
Endoscopic retrograde cholangiopancreatography (ERCP). ERCP shows filling defects along the right hepatic duct, common hepatic duct, suggesting the bile duct stones. Abrupt luminal narrowing and shelf-like structure (arrow) are seen in the junction of common bile duct (CBD) and cystic duct. The bile duct is dilatated proximally.
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Fig. 3.
Endoscopic retrograde cholangiopancreatography (ERCP). (A, B) Cannulation with the guidewire was achieved and balloon dilation was performed with balloon dilator. (C) After balloon dilatation, the common bile duct (CBD) web was disrupted. ERCP shows improved narrowing of CBD and good contrast passage.
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Fig. 4.
Microscopic findings. There is a few fragmented biliay epithelium with mild inflammation (H&E stain, ×100).
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