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Korean J Pancreas Biliary Tract > Volume 21(3):2016 > Article
재발성 췌장염으로 발현된 유두부암 1예

초록

특발성 재발성 췌장염은 원인 질환을 찾기 위한 다양한 접근이 필요한데 이 중 바터 팽대부내 종양의 경우에는 영상학적 검사 외에도 내시경적 유두절개술을 통한 조직검사와 같은 적극적인 원인 질환의 규명이 필요하겠다. 저자들은 황달과 같은 담관 폐색에 의한 증상 없이 반복적인 췌장염만 나타난 환자에서 바터 팽대부내선암을 경험하였기에 이를 보고한다.

Abstract

Advances in imaging modalities have provided useful information in diagnosing ampullary lesions such as adenoma and adenocarcinoma. Endoscopic retrograde cholangiopancreaticography (ERCP) have a role in the diagnosis of unexposed intra-ampullarylesion. We report an interesting case of adenocarinoma of the ampulla of Vater presenting as idiopathic recurrent pancreatitis. A 56 years old woman was referred due to idiopathic recurrent pancreatitis for 2 years. She presented abdominal pain and upper abdominal tenderness. Magnetic resonance cholangiopancreaticography (MRCP) revealed minimal bile and pancreatic ductal dilatation without obstruction. Subsequent ERCP revealed a small polypoid lesion which was exposed after endoscopic sphincterotomy. Endoscopic biopsy showed papillary adenoma with low grade dysplasia. Additional endoscopic papillectomy was performed. Endoscopic biopsy done 3 months later showed papillary adenoma with high grade dysplasia. Pylorus preserving pancreatoduodenectomy was done and final pathology was well differentiated adenocarcinoma. The patient was recovered well but received adjuvant chemotherapy due to metastatic lymph nodes.

서 론

췌장염의 원인으로 알코올과 담석이 흔하며 그 외 약물, 가족력, 혈중 칼슘 농도, 중성지방이 있다. 10-30%에서는 원인을 알기 힘든 특발성 췌장염으로 분활췌장, 윤상췌장, 췌담관 합류이상 그리고 췌담도 종양 등이 원인이다[1,2]. 특발성 췌장염은 원인이 규명되지 않는 경우 반복적으로 발생되어 재발성 췌장염을 일으키며, 췌담도 종양 중 5-7%가 재발성 췌장염 형태로 보고되고 있어, 그 빈도가 낮지는 않지만 대부분 선종이거나 상피내암종인 경우가 대부분이다[3-7].
저자들은 재발성 췌장염 환자에서 바터팽대부의 선암 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증 례

56세 여자 환자가 하루 전부터 시작된 상복부 통증으로 내원하였다. 환자는 2년 전부터 급성 췌장염으로 타병원에 세차례 입원하였던 과거력이 있으며, 그 외 병력이나 음주력은 없었다. 신체검진에서 키 154 cm, 몸무게 37 kg이었으며 의식은 명료하였고, 혈압 120/60 mmHg, 맥박 80회/분, 호흡수 18회/분, 체온 36.7°C였다. 공막 황달은 관찰되지 않았고 복부진찰에서 장음은 정상이었으나, 상복부압통이 관찰되었다. 말초혈액검사에서 혈색소 11.1 g/dL, 백혈구 4900/mm3, 혈소판 273,000/mm3, 간기능 검사에서 총 단백 7.0 g/dL, 알부민 3.9 g/dL, 아스파테이트아미노전달효소 17 IU/L, 알라닌아미노전달효소 12 IU/L, 알칼리성인산분해효소 63I U/L, 감마글루탄산탈수효소는 17 IU/L, 총 빌리루빈 0.36 mg/dL, 총콜레스테롤 147 mg/dL, 중성지방 58 mg/dL, 총 칼슘 8.5 mg/dL였다. 혈청 아밀라아제 64 U/L, 혈청 리파아제 75 IU/L 혈액요소질소 10.7 mg/dL, 혈청 크레아티닌 0.40 mg/dL였다. 종양표지자검사에서 carcinoembryonic antigen (CEA)은 2.8 ng/mL, carbohydrate antigen 19-9 (CA19-9)는 25 U/mL였다. 타 병원 내원 당시 시행한 자기공명췌담관조영술(magnetic resonancecholangiopancreaticography, MRCP)에서는 경도의 담관 확장 및 췌장 두부의 췌관 확장이 관찰되었으나 폐쇄 병변은 보이지 않았었다(Fig. 1A). 본원 내원 이후 시행한 복부 전산화단층촬영에서는 췌장의 조영증강 감소 및 미만성 부종과 함께 주위 염증 소견이 보였으며, MRCP에서도 총담관과 주췌관의 미세한 확장이 이전과 비슷하게 관찰되었다(Fig. 1B). 재발성 췌장염에 대한 검사로 시행한 내시경역행담췌관조영술(endoscopic retrograde cholangiopancreatography)에서 담관 및 췌관의 이상 소견은 관찰되지 않았으며, 유두는 정상적인 모양을 보이고 있었으나 내시경적 유두절개술 후 유두상 병변이 노출되었다(Fig. 2). 조직 병리 소견에서는 저등급 유두상 선종(papillary adenoma with low grade dysplasia)으로 진단되어, 잔존 병변을 풍선 도관으로 노출시킨 뒤 내시경적 유두절제술(endoscopic papillectomy)을 시행하였으나(Fig. 3A-C) 병리 조직 소견은 만성 염증(chronic inflammation)으로 나와 추적 검사를 계획하였다. 이후 환자는 복통 재발 없이 경과 관찰하였으나 3개월 후 시행한 십이지장경검사에서는 여전히 유두부에 불규칙한 점막이 관찰되었고(Fig. 4) 조직검사에서는 고등급 유두상 선종(papillary adenoma with high grade dysplasia) 소견이 나와 유문보존 췌십이지장절제술(pyloruspreserving pancreaticoduodenectomy)을 시행하였다. 수술 후 병리검사에서는 췌장 및 십이지장 침범 없이 바터팽대부에 국한된 0.6×0.5×0.5 cm 크기의 고분화 선암(Fig. 5)과 함께 림프절 23개 중 2개 양성, stage IIB (pT-1N1M0)로 현재 보조적 항암치료 중이다.

고 찰

췌담도 종양의 5-7%에서 췌장염을 동반할 수 있으며 이러한 췌담도의 종양에는 췌장 두부암, 췌장의 낭성 종양, 내분비계 종양 및 십이지장 바터 팽대부의 선종 및 선암이 있다[1,2]. 팽대부는 서로 다른 조직학적 특성을 가지고 있는 십이지장, 담관 및 췌관의 복잡한 해부학적 구조를 하고 있어 팽대부암은 다양한 양상으로 나타날 수 있는데 통상 팽대부주위형(periampullary), 관내로 확산되는 팽대부내형(intra-ampullary) 그리고 혼합형(mixed type) 세 가지 형태로 분류되어 왔다. 최근 Volkan 등[8]은 249명의 원발성 악성 팽대부 암 수술 조직을 intra-ampullary (25%) ampullary-ductal (15%), periampullary-duodenal (5%), ampullary-NOS (55%) 이렇게 네 가지 유형으로 보고하였다. 이전의 팽대부내형 (intra-ampullary)을 intra-ampullary형과 ampullary-ductal형으로 세분하였는데, 조직학적으로 intestinal type이면서 내강내로 증식하나 침습성이 적은 intra-ampullary type과 pancreatobiliary type이면서 관벽을 침범하여 팽대부의 비후와 내강 협착을 일으키는 ampullary-ductal type으로 구분하였다. 본 증례는 intra-ampullary type에 해당되며 침범성 및 관벽의 변화가 적어 내시경검사나 영상학적 검사에서 발견되기 쉽지 않았다.
바터팽대부 종양은 다른 종양들에 비해 절제가능성과 예후가 좋은 편이나 진단에 있어서 팽대부의 내시경적 소견은 너무나 다양하기 때문에 내시경검사만으로는 종양을 놓칠 수도 있다. 팽대부의 직시경 관찰은 한계가 있을 수 있으므로 팽대부를 충분히 관찰하기 힘들거나 이상 소견이 의심되는 경우 측시경을 통한 정확한 관찰과 접근이 필요하다. 측시경을 통한 조직검사의 경우 정확도를 향상 시킬 수 있으며 반복적인 재검, 큰 겸자나 올가미를 이용한 조직검사가 도움이 된다[9].
또한 팽대부내 암의 경우는 수술 전 조직검사의 한계가 있으나 내시경적 유두괄약근절개술 후 조직검사의 정확도가 77%까지 보고되어[9-12] 팽대부내병변이 의심되는 경우 내시경적 유두괄약근절개술 후 조직검사가 중요하다. 하지만 내시경적 유두괄약근절개술 후 조직검사를 시행하는 경우 괴사된 조직이 얻어지거나 전기 소작술시 조직에 변화를 주어 병리 소견 해석에 지장을 주는 경우도 있으며 그 외 출혈, 천공, 유두부 협착, 시술 후 췌장염과 같은 합병증이 많게는 22% 정도 보고되므로 유의해야 한다.
내시경초음파검사는 유두부 종양의 팽대부 주위 점막층, 총담관 및 췌관의 침범 범위를 확인하는 데 유용하며[13,14] 영상학적 검사에서 발견되기 어려운 팽대부내 종양의 진단에도 도움이 된다[15]. 작은 팽대부내 선암은 침습 정도가 적고 림프절전이도 드물다고 보고되고 있다[8].
본 증례는 원인이 명확하지 않은 재발성 췌장염 환자에서 팽대부내 선암으로 진단된 예로 유두 종대 및 폐쇄를 동반하지 않으면서 림프절전이를 동반한 팽대부내선암은 드물다. 따라서 원인 불명의 특발성 췌장염 경우, 유두내종양성 병변을 반드시 염두해 두고 이번 증례와 같이 유두의 모양이 정상적이라 하더라도 내시경적 유두괄약근절개술 후 조직검사를 시행하는 것이 진단에 도움이 될 수 있겠다.
팽대부암의 근치적 절제 후 예후에 대해서는 림프절전이와 조직학적 분화도가 중요 인자로 알려져 있으나 보조적 항암요법에 대해서는 아직 정립되어 있지 않아, 본 증례에서는 5-FU, Leucovorin 병합요법으로 현재 치료 중이다.

Notes

Conflict of Interest
The author has no conflicts to disclose.

REFERENCES

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Fig. 1.
Magnetic resonance cholangiopancreaticography showed mild dilatation of common bile ductand main pancreatic duct without obstruction. (A), 1 year ago. (B), at admission.
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Fig. 2.
(A-C) During endoscopic retrograde cholangiopancreatography, ampulla was normal appearance, but papillary lesion was exposed after, endoscopic sphincterotomy.
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Fig. 3.
(A-D) Endoscopic papillectomy was done for papillary adenoma with low grade dysplasia. (A) Initially intra-ampullary lesion was not expaused. (B-C) Nodular polypoid lesion was shown after pulling with balloon catheter (arrow heads). (D) Papillectomy was done using snare.
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Fig. 4.
Duodenoscopy showed hyperemic and irregular mucosa on ampulla after 3 months later.
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Fig. 5.
Final pathology after pancreatoduodenectomy was adenocarcinoma, well differentiated. (A) H&E stain ×12.5 (B) H&E stain ×40.
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