비장동맥의 가성동맥류에서 기인한 hemosuccus pancreaticus 1예

A Case of Hemosuccus Pancreaticus Associated with Pseudoaneurysm of Splenic Artery

Article information

Korean J Pancreas Biliary Tract. 2015;20(1):46-50
Publication date (electronic) : 2015 January 30
doi : https://doi.org/10.15279/kpba.2015.20.1.46
Digestive Disease Center, CHA Bundang Medical Center, CHA University, Seongnam, Korea
조양현, 권창일, 진선미, 송상희, 박현정, 신대규, 박필원
CHA 의과학대학교 분당차병원 소화기센터
Corresponding author: Pil Won Park  Digestive Disease Center, CHA Bundang Medical Center, CHA University, 59 Yatap-ro, Bundang-gu, Seongnam 463-712, Korea  Tel. +82-31-780-5216 Fax. +82-31-780-5219 E-mail; pwpark@cha.ac.kr
Received 2014 November 13; Revised 2014 December 23; Accepted 2014 December 29.

Abstract

이번 증례처럼 비장 동맥의 가성동맥류는 때로는 발견하기가 어렵고 생명을 위협하는 대량의 위장관 출혈을 야기할 수 있어 세심한 주의가 필요하며, 혈관조영술로 진단 및 성공적인 치료를 시행할 수 있어 문헌 고찰과 함께 보고한다.

Trans Abstract

Splenic artery pseudoaneurysm (SAP) is a rare condition, occurring from many causes like pancreatitis, peptic ulcer, surgery, abdominal trauma and iatrogenic origins. SAP poses a great challenge to clinicians because it can lead to a variety of symptoms from abdominal pain, nausea, vomiting to massive bleeding into gastrointestinal tracts as well as abdominal cavity. A 43-year-old female who had previously been managed for alcoholic chronic pancreatitis and thrombotic thrombocytopenic purpura was admitted with hematochezia and dizziness. Patient went into shock from bleeding, however, there was no bleeding focus on initial CT scan and gastroduodenoscopy. Shock occurred repeatedly due to the severe blood loss from gastrointestinal tracts. On the 4th day in hospital, duodenal bleeding was suspected on gastrointestinal bleeding scan and bleeding from ampulla of Vater was found on follow-up gastroduodenoscopy. SAP which causes hemosuccus pancreaticus was diagnosed on angiography and it was treated successfully by embolization.

서 론

Hemosuccus pancreaticus는 상부 위장관 출혈을 일으키는 드문 원인 중 하나로 췌장, 췌관 또는 췌장과 인접해 있는 비장 동맥 같은 곳에서 췌관 내로 출혈이 되는 것을 말하며 만성 췌장염이나 췌장암, 췌장 가성낭과 같은 췌장 질환 및 간동맥이나 비장동맥의 가성동맥류, 혈관 이형성증, 동정맥 기형에서 발생한다. 심각한 위장관 출혈과 함께 혈변이나 흑색변을 보이고, 반수 이상에서 복통을 동반한다. 췌장염의 합병증으로 발생하는 가성동맥류는 췌장염 환자의 3.5-10% 정도에서 발생하고 파열을 일으키는 경우는 드물다. 하지만 가성동맥류가 파열된 경우에는 심각한 출혈을 일으킬 수 있으며 이러한 경우 치료하지 않으면 90%에 이르는 높은 사망률을 나타내고 치료를 한 경우에 있어서도 25-37%의 사망률을 나타낸다[1,2].

저자들은 알코올성 만성췌장염 환자의 비장동맥 가성동맥류에서 기인한 hemosuccus pancreaticus 환자에서 초기 진단이 어려웠지만 혈관 조영술을 통하여 진단 후 코일 색전술로 성공적으로 치료한 예를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고한다.

증 례

43세 여자가 혈변과 어지러움증을 주소로 내원하였다. 1일 전부터 소량의 혈변이 있다가 내원 당일 오후부터 대량의 혈변이 발생하였고 이로 인한 심한 어지러움증이 동반되었다. 과거력에서 알코올성 만성 췌장염과 혈전성 혈소판 감소성 자반증으로 본원에서 추적관찰 중이었다. 가족력에는 특이 사항이 없었다. 발열, 구토, 오한, 체중감소 등의 증상은 없었다. 신체활력 징후는 혈압 60/40 mmHg, 맥박수 113회/분, 호흡수 16회/분, 체온 36.3℃였으며 중심정맥삽관 및 수액공급 후 혈압 100/60 mmHg, 맥박수 101회/분을 나타내었다. 의식은 명료하였으나 급성병색을 보였으며, 결막은 매우 창백하였고 공막에 황달 소견은 관찰되지 않았다. 청진에서 호흡음 및 심음은 정상이었고 복부 진찰에서 특이소견은 관찰되지 않았다. 혈액 검사에서 백혈구 6,380/µL, 혈색소 4.6 g/dL, 혈소판 17,000/µL였고, 혈액 응고 검사상 프로트롬빈 시간 15.6초(INR 1.40), 활성화부분프로트롬빈시간 28.6초로 약간 지연되어 있었다. 생화학 검사에서 총 단백/혈청 알부민 4.7/2.6 g/dL, 총 빌리루빈 0.88 mg/dL, AST/ALT 45/51 IU/L, BUN/Cr 19.7/0.9 mg/dL, amylase 118 U/L, Ca/P 7.1/3.5 mg/dL로 저알부민혈증이 관찰되었다. 활력 징후가 불안정하고 지속적으로 어지러움증을 호소하여 농축 적혈구 2단위를 수혈하였고 이후 시행한 혈액검사에서 백혈구 9,380/µL, 혈색소 7.3 g/dL, 혈소판 16,000/µL로 혈색소 증가 소견 보였다. 수혈 중에도 환자는 지속적인 대량의 혈변과 함께 혈색소 감소를 지속적으로 보였다. 응급으로 시행한 상부 위장관 내시경 검사에서 위에 소량의 출혈 흔적 및 점막 발적 등의 소견은 관찰되었으나 활동성 출혈은 관찰되지 않았다(Fig. 1). 원인을 찾기 위해 시행한 복부 전산화단층촬영에서 십이지장 주유두 개구부 및 제3부 근위부에서 약한 조영증강을 보여 출혈이 의심되었으나(Fig. 2), 다시 시행한 상부 위장관 내시경 검사에서도 원인을 찾지 못하였다. 입원 3일째 및 4일째에도 환자는 반복적인 대량의 혈변과 혈압 저하를 보였으며, 혈액 검사상 백혈구 7,750/µL, 혈색소 5.2 g/dL, 혈소판 42,000/µL 소견을 보여 수혈을 시행하면서 위장관 출혈 스캔 및 추적 상부 위장관 내시경을 다시 시행하였다. 위장관 출혈 스캔 검사에서 좌상복부에서 관찰된 활동성 방사선 흡수부위가 지연영상에서 소장으로 이동하는 소견을 보여 십이지장 부위의 출혈이 의심되었고, 추적 상부 위장관 내시경 검사에서 십이지장 제2부의 주유두 개구부 내에서 활동성 출혈이 확인되었다(Fig. 3). 출혈의 원인에 대한 검사 및 치료를 위해 혈관 조영술을 시행하였고, 복강동맥을 통한 조영 영상에서 비장동맥 근위부에 낭포형의 가성동맥류가 관찰되어 가성동맥류의 원위부와 근위부에 코일 색전술을 시행하였다(Fig. 4). 색전술 시행 후 환자의 상태는 급격히 안정이 되었고 지속적인 수혈 치료를 시행하여 혈액검사도 안정화되었다. 이후 혈변은 현저히 줄어들었고 입원 8일째부터는 혈변이나 흑색변도 관찰되지 않았다. 입원 11일째 환자 상태 호전되어 퇴원하였고, 외래에서 재발 증상 없이 추적 관찰 중이다.

Fig. 1.

Initial endoscopic finding. (A) Hyperemic mucosal change was seen at antrum. (B) There was no bleeding evidence at duodenum.

Fig. 2.

Abdominal CT finding. Arteral phase contrast-enhanced CT scan. (A) Prominent enhancement at ampullar area (arrow) and (B) proximal 3rd portion of duodenum (arrow).

Fig. 3.

Follow-up endoscopic finding. Fresh blood oozed out of the major papilla.

Fig. 4.

Angiographic finding. (A) Celiac trunk angiogram shows pseudoaneurysm of splenic artery (arrow). (B) Embolization using proximal and distal placement of coils.

고 찰

내장 동맥의 가성동맥류는 매우 드물게 발생하는 질환으로 비장 동맥, 간 동맥, 복강 동맥 등 여러 내장 동맥에 발생할 수 있지만 이 중 비장 동맥에서 가장 많이 발생한다[3]. 원인으로는 급, 만성 췌장염, 췌장 가성낭 등 췌장질환이 가장 흔하며, 이외에 수술, 복부외상, 의인성, 소화성 궤양이 있다[4]. 췌장 질환에 의해서 생기는 가성동맥류는 많은 환자에게서 알코올 섭취 과거력이 있고 이 경우 췌장 효소에 의한 염증이 주변 조직으로 파급되어 비장동맥의 혈관 외막이 손상을 받아 동맥벽이 약화되어 가성동맥류가 발생한다[5]. 비장 동맥의 가성동맥류는 대부분 경우에서 증상을 동반하는데, 복통이 가장 흔하고(27.6%) 혈변이나 흑색변(25.6%), 토혈(13.4%), 구토(7.2%), 구역(6.3%) 등이 나타난다.

이번 증례는 알코올성 만성 췌장염을 가진 환자에서 비장 동맥의 가성동맥류가 발생하여 췌관을 통해 쇼크를 동반하는 대량 출혈을 일으킨 경우로 이러한 hemosuccus pancreaticus는 상부 위장관 출혈을 일으키는 원인들 중 매우 드물게 발생하며 명백한 출혈 병소가 없는 췌장염 환자의 위장관 출혈에서 의심해 볼 수 있고 비장동맥의 가성동맥류 외에 췌장, 십이지장과 간동맥의 가성동맥류에서 췌관을 통한 출혈이 보고된 적이 있다[6,7].

비장 가성동맥류의 진단 방법으로는 이번 증례의 경우에서와 같이 혈관조영술이 흔히 이용되는데, 진단과 동시에 코일 색전술과 같은 치료를 할 수 있는 이점이 있다. 따라서 즉각적인 수술적 치료가 필요한 경우가 아니면 대부분의 경우에서 혈관조영술을 시행하는 것이 바람직하다. 복부 전산화 단층촬영은 조영제를 이용하여 가성동맥류의 조영 증강을 통해 작은 병변도 진단할 수 있지만, 췌장 주위 액체 저류나 췌장 가성 낭종이 동반된 경우 혹은 수술 후 유착이나 해부학적인 구조의 변화 등으로 진단이 어려운 경우가 있다[8]. 이번 증례에서도, 원인을 찾기 위해 시행한 복부 전산화단층촬영에서 십이지장부위의 출혈 의심소견은 보였지만 비장 동맥의 가성동맥류는 관찰되지 않았다. 초음파는 가성낭 내의 성상에 따라 무반향성 혹은 고반향성으로 나타나는데 이용하기 쉽고 실시간 영상을 볼 수 있으며 조영제가 필요없는 장점이 있지만 민감도가 낮고 공간 해상도가 부족하여 작은 가성동맥류는 놓치기 쉽다[9,10]. 반면, 자기 공명 혈관 조영술은 공간 해상도가 좋아 병변의 발견에는 용이하지만 인공 심박기나 동맥류 클립술, 폐쇄 공포증, 숨을 오래참기 어려운 경우에서는 시행할 수 없다[11].

비장 가성동맥류의 치료는 수술적인 방법과 혈관조영술을 이용한 색전술과 같은 비수술적인 방법이 있다. 가성동맥류가 췌장 가성 낭종을 동반하고 있거나 복강내 출혈 혹은 위장관내 대량 출혈로 혈역학적으로 불안정한 경우에 비장 절제술과 원위부 췌장 절제술 등의 수술적 방법을 고려해야 하며 최근에는 면역기능에 중요성을 생각하여 비장을 보전하는 술식과 단순 비장동맥 봉합술, 가성동맥 결찰술 등이 시행되고 있다[12]. 하지만 이번 증례와 같이 비장 동맥의 가성동 맥류가 췌장 가성 낭종을 동반하지 않은 경우라면 카테터를 이용한 색전술을 시행해 볼 수 있다. 이 경우 가성동맥류를 일으키는 혈관에 선택적으로 카테터를 삽입한 뒤 코일이나 젤폼, 스텐트 등을 이용하여 가성동맥류의 원위부와 근위부를 막아 혈류로부터 차단하고, 가성동맥류 내에 혈전을 유도하게 된다. Tessier 등은 색전술을 시행한 환자들 중 14% 정도에서만 치료에 실패하였고 이러한 환자들에게도 수술 또는 색전술을 다시 시행하여 성공적으로 치료하였으며 가성 동맥류의 크기는 색전술의 성공여부에 영향을 주지 않은 것으로 보고하였다[4]. 색전술 시행 후 췌장 농양, 비장 경색, 동맥류 파열, 재출혈, 사망 등의 합병증이 드물게 발생할 수 있지만[13], 이번 증례의 경우 색전술 후 추적 관찰기간 동안 이러한 합병증이 발생하지 않았다.

Notes

Conflict of Interest

The author has no conflicts to disclose.

References

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Fig. 1.

Initial endoscopic finding. (A) Hyperemic mucosal change was seen at antrum. (B) There was no bleeding evidence at duodenum.

Fig. 2.

Abdominal CT finding. Arteral phase contrast-enhanced CT scan. (A) Prominent enhancement at ampullar area (arrow) and (B) proximal 3rd portion of duodenum (arrow).

Fig. 3.

Follow-up endoscopic finding. Fresh blood oozed out of the major papilla.

Fig. 4.

Angiographic finding. (A) Celiac trunk angiogram shows pseudoaneurysm of splenic artery (arrow). (B) Embolization using proximal and distal placement of coils.